орфанет

  • Търсене
  • Клинични признаци и симптоми
  • Класификации
  • Гени
  • Инвалидност
  • Енциклопедия за широката публика
  • Енциклопедия за професионалисти
  • Аварийни водачи
  • Източници/процедури

Търсене на рядко заболяване

Други опции за търсене

Мийоши миопатия

Определение на болестта

Това е рецесивна дистална миопатия, характеризираща се със слабост в задното отделение на дисталните долни крайници (мускули на гастрокнемия и подметката), свързана с трудности при изправяне на пръсти.

ОРФА: 45448

Обобщение

Епидемиология

Това е най-често срещаната форма на рецесивна дистална миопатия при популации с основни мутации като ливанското и израелското еврейско население и италианското и испанското население.

Клинично описание

Типичната възраст на началото на заболяването е между 15 и 30 години (средна възраст 19 години). Болестта се характеризира с мускулна атрофия, обикновено симетрична, особено на мускулите на близнаците (soleus и gastrocnemius). По изключение е описано начало на заболяването в предните тибиални мускули. Засегнатите губят своите ахилеови рефлекси и трудностите се появяват при ходене на пръсти или изкачване на стълби. Индуцираните от упражнения миалгии и дискомфорт/болка при близнаци могат да бъдат ранен симптом на заболяването. Понякога дисталните мускули на предния отдел на долните крайници също могат да станат слаби. С напредването на заболяването пациентите развиват проксимална слабост с различна степен в крайниците. При няколко пациенти с умерено до тежко заболяване се съобщава за намалена дихателна функция. Булбарно или дихателно засягане не е описано.

Етиология

Причинява се от мутации в DYSF гена (2p13), който кодира дисферлин. Този протеин участва в възстановяването на скелетната мускулна мембрана и също е свързан с миогенезата, ангиогенезата и динамиката на микротубулите.

Диагностични методи

Диагнозата се основава на откриването на повишени нива на серумна креатин киназа (между 20 и 150 пъти над нормалната концентрация) в лабораторията. Рутинните мускулни биопсии разкриват дистрофични характеристики. Уестърн блотингът е полезен в случаите, в които резултатите от имунохистохимичния анализ са несигурни. Ядрено-магнитен резонанс (ЯМР) на мускулите на близнаците показва типичен заместител на мазнините. Игла EMG разкрива миопатични двигателни единици и модели за набиране. Диагнозата се потвърждава от DYSF генетично тестване.

Диференциална диагноза

Диференциалната диагноза включва автозомно-рецесивна поясна мускулна дистрофия тип 2L (LGMD2L), LGMD2B и качествени или количествени дефекти на кавеолин-3.

Генетични съвети

Болестта се предава по автозомно-рецесивен начин. Трябва да се предлага генетично консултиране на рискови двойки (когато и двете лица са носители на болестотворна мутация), като ги информира за 25% риска от раждане на дете.

Управление и лечение

Няма окончателно лечение на болестта и управлението е преди всичко палиативно. За да се удължи оцеляването и да се подобри качеството на живот на засегнатите, препоръчително е да се контролира телесното тегло, за да се избегне затлъстяването, да се насърчи подвижността чрез физическа терапия и упражнения за разтягане и да се използват механични помощни средства за улесняване на амбулацията и мобилността.

Прогноза

Прогресията е променлива, като някои пациенти остават значително стабилни с дистална слабост, докато други могат да представят по-агресивен модел, включващ проксимални и дистални мускули. Пациентите могат да бъдат зависими от инвалидна количка в продължение на 10 до 30 години след появата на симптомите. Като цяло прогресията на заболяването е свързана с продължителността на заболяването, а не с възрастта на поява на симптомите.

Експерти: Д-р Йохана ПАЛМИО - Последна актуализация: Май 2019 г.