Доклад за случая

Хетеротопичен панкреас като причина за инвагинация: първи случай, докладван в Перу

Хетеротопичен панкреас като причина за инвагинация: първи случай, докладван в Перу

Carlos Bazán Zender 1, a, Luis Reyes Coloma 1, b, José Luis León Cueto 1, b, Giancarlo Revoredo Palacios 1, a, Javier Arias Stella Castillo 1, c, Alonso Pezo 1, d

1 Клиника Сан Фелипе. Лима Перу.

детски хирург; б педиатър; c патолог; г хирург

Хетеротопичният панкреас (PH) е рядко срещано състояние сред педиатричната популация. Случаите на PH, които водят до илеална инвагинация, са редки при деца и много рядко се съобщават, обикновено показват симптоми на чревна обструкция. Представен е случаят с едногодишен пациент от мъжки пол, с хронична анамнеза за анорексия, раздразнителност, болки в корема, придружени от периодични епизоди на тип „желе от касис“, който преминава в блестящо ректално кървене. Пациентът има съпътстваща диагноза алергичен колит, който удължава ефективното хирургично лечение във външен здравен център. Класическият знак "кокарда" се среща при коремна томография. В проучвателната лапаротомия се потвърждава илеоилната инвагинация, открива се маса, която хистопатологичната лаборатория потвърждава като PH. Доколкото ни е известно, това е първият случай на инвагинация поради педиатрична PH, съобщена в Перу.

Ключови думи: Инвагинация; панкреас; Чревна обструкция (източник: DeCS BIREME).

Хетеротопичният панкреас (НР) е рядко състояние в детската популация. Случаите на HP, включващи илеална инвагинация, са редки при деца и много рядко се съобщават, като обикновено се проявяват със симптоми на чревна обструкция. Ние съобщаваме за случай на едногодишен пациент от мъжки пол с хронична анарексия, раздразнителност, болки в корема, придружени от периодични епизоди на изпражнения с касис, еволюирали до ректално кървене. Пациентът представи съпътстваща диагноза алергичен колит, която удължи ефективното хирургично лечение във външен здравен център. При КТ на коремната кухина е открит класическият знак „мишена“. При експлораторната лапаротомия беше потвърдена илеоилна инвагинация, беше открита маса, която хистопатологичната лаборатория потвърди като HP. Доколкото ни е известно, това е първият случай на детска инвагинация от HP, докладван в Перу.

Ключови думи: Инвагинация; панкреас; Чревна обструкция (източник: MeSH NLM).

ВЪВЕДЕНИЕ

Инвагинацията (II) се определя като въвеждане на част от проксималното черво в прилежащия дистален сегмент. II е най-честата причина за чревна обструкция (ОИ) при деца на възраст между 3 месеца и 6 години, така че е необходимо тази болест да бъде известна на целия здравен персонал в контакт с педиатрични пациенти (1). По-долу ние съобщаваме за случай с атипично представяне на II, причинено от много рядко заболяване: хетеротопен (PH) или извънматочна панкреас. След преглед, извършен в търсачките Pubmed, SciELO и Lilacs, в Перу не бяха открити прегледи или съобщения за случаи на това заболяване.

ДОКЛАД ЗА СЛУЧАИ

Пациент от мъжки пол, роден в Лима, на една година и два месеца, без съответна пренатална, медицинска или хирургична история. Болестта му започна очевидно почти два месеца преди постъпването му в нашата клиника, с прогресираща анорексия, раздразнителност, леко раздуване на корема, метеоризъм, умерена коремна болка и първи епизод на червено-лилави полутечни изпражнения („желе от касис“). По време на амбулаторна оценка в друга болница беше установено, че thevenon е положителен (2+) в изпражненията, левкоцитоза (12 600 c/mm 3) и микроцитна и хипохромна анемия (Hb: 8, 2 g/dL). Диагностициран е с „хранителна алергия“. Тя представи състояние на горните дихателни пътища с висока температура, хрема и кашлица, с подобрение на раздуване на корема, раздразнителност и липса на кървави изпражнения.

Осемнадесет дни преди приема той представи нов епизод на кървави изпражнения със слуз, свързани с повръщане на храна три пъти, бледност и упорита анорексия. Добавена е раздразнителност, отбелязана с полутечни изпражнения с лилаво-червена слуз ("желе от дюля"), а при натискане на корема има данни за блестяща червена кръв, излизаща на поток, за което той е хоспитализиран в здравен център отколкото нашите ... По време на хоспитализация е направена колоноскопия, находките от която са: „множество възли дифузно разпределени във всички сегменти на дебелото черво с ерозии и умерен оток“. Биопсиите показаха „лигавица на дебелото черво с хроничен лимфоцитен инфилтрат и образуване на лимфоидни фоликули“, което доведе до диагнозата „тежък алергичен нодуларен колит“ като причина за състоянието. Той е лекуван със симптоми, мляко без желязо и лактоза и е изписан с относително подобрение след пет дни, родителите съобщават за загуба от 1 кг тегло.

Пет дни преди постъпване в нашата клиника той представи нов епизод на изпражнения със слуз и кървави следи, повишено раздуване на корема и раздразнителност при ядене на храна.

След 55 дни болест той влезе в нашето заведение. При преглед се открива афебрилно, раздразнително, непрекъснато плачещо бебе с мек, нераздут корем. При дълбоко палпиране в мезогастриума се открива маса приблизително 7x6 cm, подвижна и болезнена. Показани са лабораторни тестове със следните съответни резултати: левкоцити: 16,7 c/mm 3; абастонадос: 0; Hb: 10,1 g/dL; ESR: 50 mm/h; феритин: 9,0 ng/ml; глиадинови антитела (IgA/IgG): отрицателни; трансглутаминазни автоантитела (IgA): отрицателни. CRP, цитонамазка от периферна кръв, VDRL, глюкоза, урея, креатинин, трансаминази, GGTP, време на съсирване, време на кървене и серумна протеинограма са в нормални граници. Контрастна томография на корема показва инвагинирана верига, увенчана от свободни бримки и класически образ на "кокарда" на II (Фигура 1).

обществено

Проведена е проучвателна лапаротомия чрез евтин супраумбиликален напречен разрез и на 30 см от илеоцекалната клапа е намерен двоен илео-илеален II на проксималните и дисталните сегменти на инвагинативната верига. При дезинвагинация се намира малка твърда маса като ос на инвагинация (Фигура 2).

Засегнатата област се резецира с анастомоза от край до край. Когато хирургическият образец е обърнат, се открива 5x2 cm, твърда, твърда маса с приседнал полипоиден вид, с улцериран и кървящ връх (Фигура 3).

Хистопатологичната лаборатория потвърди констатации, съвместими с PH, те откриха, при най-ниско увеличение, нормална лигавица на илеума и улцерирана лигавица, съседна на PH, също така, наличието на панкреатична тъкан с развитие на разтегнат панкреатичен дуктус, заобиколен от ацини. Не са открити островчета на Лангерханс (фигури 4 и 5).

В следоперативния период (PO) не е имало нежелани събития. „Нищо през устата“ (NPO) е показано в продължение на три дни, серотерапия, облекчаване на болката, цефтриаксон (75 mg/kg/ден) и клиндамицин (10 mg/kg/ден). При PO 2 коремната болка отслабва, контролната кръвна картина е в нормални граници с хемоглобин от 12,5 g/dL. Серумните нива на амилаза и липаза са съответно 69 U/L и 11 U/L. В PO 3 той беше захранван отново с бистри течности, преминавайки на пълна диета от PO 4 поради добрата си поносимост. Той беше изписан в добро състояние при PO 5. Контрол пет месеца след интервенцията го намери безсимптомно.

Инвагинацията при II включва мезентерията, чиято компресия причинява запушване на венозен дренаж, оток на стената и исхемия, създавайки картина на LE. Ако не се лекува бързо, може да причини артериална обструкция и гангрена на проксималното черво (1,2,3). Проявява се предимно чрез ОИ, повръщане, коремна болка, ректално кървене, раздуване на корема и осезаема маса (4). Бромберг и др. (5) съвпада с Huppertz и др. (6) установяване, че кървенето е по-често при деца под една година, докато периодичните болки в корема са по-чести при по-големите деца. Обикновено се среща при еутрофични деца, остро и тежко, като подострите и хроничните инвагинации, характерни за възрастни и по-големи деца, са по-редки (1,4,5-7). Изчислено е между 1,5 до 4 случая на 1000 живородени с съотношение мъже: жени 3: 2 (1,2,6,7). ОИ е по-често между 3 месеца и 6 години, с пик на максимална честота между 5 и 10 месеца (1,3,6). Обичайното му местоположение е около илеоцекалната клапа при 95% от пациентите и е илеоколична в повече от 80% от случаите. Остатъкът може да бъде йеюноеюнален, илеоилен или колоколонен (6,7) .

PH или извънматочна панкреас се дефинира като наличие на панкреатична тъкан извън нейното нормално анатомично местоположение, с липса на съдова и анатомична непрекъснатост на основния панкреас (4,5,11). Възниква по време на въртенето на ембрионалното средно черво и сливането на гръбната и вентралната част на панкреаса. Поради интимен контакт с дисталната част на ембрионалния стомах и дванадесетопръстника, малките островчета на панкреаса могат да се отделят на отклонено място, обикновено в стената на стомашно-чревния тракт (5,11). Ганапати и др. представи случай на необичайна асоциация на PH, ileoileal II и разкъсване на мезентериална лента, отваряйки възможността за аномалия в съдовата система на жълтъка като причина (12). От съществено значение за окончателната диагноза е да се установи наличието на панкреатична тъкан в друг анатомично различен орган (2,5,11,12) .

Хистологията на PH се формира от лобули на екзокринния панкреас, които рядко са островчета Лангерханс, които изграждат дуктални и ацинарни панкреатични структури, обикновено без наличие на ендокринен панкреас (2,4,5,12). Фон Хайнрих хистологично класифицира PH в три типа: Тип I, при който са идентифицирани всички елементи на панкреатичната тъкан; Тип II, в който има панкреатична тъкан с наличие на канали и ацини, но без островчета; и тип III, характеризиращ се с отсъствие на островчета, много рядко присъствие на ацини и множество канали, някои от тях с кистозни дилатации (13,14). Представеният от нас случай отговаря на тип II, тъй като той концентрира ацини и канали, но без островчета.

PH често не причинява симптоми, но всички заболявания на жлезата могат да я засегнат, включително хроничен панкреатит, кистозна дистрофия и образуване на абсцеси и новообразувания (6,12,15,16). Пациентът не е представил панкреатит, доказан от нормалните стойности на панкреатичните ензими в PO 2. Наличието на PH в II е много рядко, като се има предвид честотата му между 1 и 2% от всички случаи (2,4,5,11) . Най-честото му местоположение е проксималният стомашно-чревен тракт (GIT), след като са описани случаи в жлъчния мехур и жлъчните пътища, далака, салника, мезентериума и дори медиастинума (11,12). Бромберг и др., при преглед на 18 случая на PH те откриват седем, разположени в стомаха, шест в дванадесетопръстника, три в йеюнума, един в жлъчния мехур и един в DM, като не съобщават за открития в илеума (5). Напротив, Хамада и др. публикува три случая на илеална PH в II (11). PH е напълно различен обект от DM с включване на хетеротопна стомашна и/или панкреатична лигавица, също причинява хематохезия и присъства в 25 до 56% от носителите на DM (17) .

II е важно заболяване в детската популация, чието представяне трябва да се знае от здравния персонал за ранното му идентифициране и навременно лечение. PH, въпреки изключителната си рядкост, трябва да се има предвид при диференциалната диагноза на кървещи лезии на GIT, както и при наличие на коремна маса при детето. Представяме първия доклад за случая на PH като причина за II в Перу.

Авторски вноски: CBZ участва в концепцията на статията, събирането на данни, писането, критичния преглед и одобрението на окончателната версия. LRC, JLLC и GR участваха в концепцията на статията, събирането на данни, нейното писане и одобрението на окончателната версия. JASC и AP участваха в събиране на данни, писане, критичен преглед на статията и одобрение на окончателната версия.

Източници на финансиране: този доклад за случая е бил самофинансиран от авторите.

Конфликт на интереси: Авторите декларират, че нямат конфликт на икономически или институционален интерес за публикуването на този доклад.

Библиографски справки

1. Jaramillo-Sánchez A, Jaramillo-Samaniego JG. Чревна инвагинация. В: Jaramillo-Sánchez A, Kuon R, Jaramillo-Samaniego JG, ed. Договор за детска хирургия 2014 г. Лима: Редакционен фонд на Националния институт по детско здраве; 2014. Стр. 359-66.

2. Galván-Montaño A, Suárez-Roa M de L, Estrada-Hernández M del R. [Иегунални инвагинации като водеща ектопична панкреатична тъкан при 1-годишен мъж. Доклад за случая]. Cir Cir. 2012; 80 (6): 546-9. [Статия на испански]

3. Waseem M, Rosenberg HK. Инвагинация. Спешна помощ за педиатър. 2008; 24 (11): 793-800. doi: 10.1097/PEC.0b013e31818c2a3e.

4. Singh S, Batra A, Sangwaiya A, Marwah N, Rattan K, Sen R. Хетеротопичен панкреас, представен като илеоилна инвагинация. J Surg Case Rep.2012; 2012 (9): 13. doi: 10.1093/jscr/2012.9.13.

5. Bromberg SH, Camilo Neto C, Borges AF, Franco MI, França LC, Yamaguchi N. Панкреатични хетеротопии: клиникопатологичен анализ на 18 пациенти. Rev Col Bras Cir. 2010; 37 (6): 413-9.

6. Huppertz HI, Soriano-Gabarró M, Grimpel E, Franco E, Mezner Z, Desselberger U, и др. Натрапване сред малки деца в Европа. Pediatr Infect Dis J. 2006; 25 (1 Suppl): S22-9.

7. Росадо-Бехарано Ф. Интусиация. В: Rivas C. Остър корем. 1-во изд. Лима: Интеграл; 1990. Стр. 39-45.

8. Yip WC, Ho TF, Yip YY, Chan KY. Стойност на коремната сонография при оценката на деца с коремна болка. J Clin Ultrasound.1998; 26 (8): 397-400.

9. Ko HS, Schenk JP, Tröger J, Rohrschneider WK. Текущо радиологично управление на инвагинацията при деца. Eur Radiol. 2007; 17 (9): 2411-21.

10. Apelt N, Featherstone N, Giuliani S. Лапароскопско лечение на инвагинация при деца: систематичен преглед. J Pediat Surg. 2013; 48 (8): 1789-93. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2013.05.024.

11. Hamada Y, Yonekura Y, Tanano A, Takada K, Kato Y, Sato M, и др. Изолиран хетеротопен панкреас, причиняващ инвагинация. Eur J Pediatr Surg. 2000; 10 (3): 197-200.

12. Ganapathi S, Villa F, Perera R, Wan A. Ектопичен панкреас, инвагинация и спукана мезентериална лента: необичайна асоциация. Clin Anat. 2011; 24 (1): 128-32. doi: 10.1002/ca.21052. .

13. Verma S, Bansal P, Manchanda V, Gupta R. Изолиран илеален хетеротопен панкреас при дете: Клинично неоткрита причина за илеоилна инвагинация. Международен вестник за доклади и изображения на случаи. 2014; 5 (2): 122-5.

14. Inoue Y, Hayashi M, Arisaka Y, Higuchi K, Egashira Y, Tanigawa N. Аденокарцином, възникващ в хетеротопен панкреас (тип Хайнрих III): доклад за случая. J Med Case Rep.2010; 4:39.

15. Zhang L, Sanderson SO, Lloyd RV, Smyrk TC. Панкреатична интраепителна неоплазия в хетеротопичен панкреас доказателства за модела на прогресия на панкреатичния дуктален аденокарцином. Am J Surg Pathol. 2007; 31 (8): 1191-5.

16. Esfahani H, Olad E, Dehghan A, Bazmamoun H, Ghorbanpoor M. Инфантилен екстрапанкреатичен панкреатобластом: доклад за рядка инфантилна коремна маса. J Pediatr Hematol Oncol. 2014; 36 (3): 241-5. doi: 10.1097/MPH.0b013e3182a0627f.

17. Дивертикулът на Llanos-Rodríguez R. Meckel. В: Jaramillo-Sánchez A, Kuon R. Договор за детска хирургия. 1-во изд. Лима: CONCYTEC; 2006. стр. 352-5.

Кореспонденция: Карлос Базан Зендер

Посока: Ав. Грегорио Ескобедо 650, Исус Дева Мария. Лима Перу